Brazilian Journal of Otorhinolaryngology Brazilian Journal of Otorhinolaryngology
Braz J Otorhinolaryngol 2017;83:490-3 DOI: 10.1016/j.bjorlp.2017.03.003
Relato de caso
Maxillary sinus hemangioma: usefulness of embolization according to classification
Hemangioma de seio maxilar: utilidade da embolização de acordo com a classificação
Hisashi Hasegawaa, Hiroumi Matsuzakia,, , Tohru Furusakaa, Takeshi Oshimaa, Shinobu Masudab, Toshiyuki Unnoc, Osamu Abec
a Nihon University School of Medicine, Deparment of Otorhinolaryngology, Head and Neck Surgery, Tóquio, Japão
b Nihon University School of Medicine, Department of Pathology, Tóquio, Japão
c Nihon University School of Medicine, Department of Radiology, Tóquio, Japão
Recebido 19 Junho 2015, Aceitaram 12 Setembro 2015
Introdução

Os hemangiomas da cavidade do nariz e dos seios paranasais são raros,1 especialmente os de seio maxilar.2 A diferenciação entre hemangiomas e tumores malignos é importante, porque ambos podem estar acompanhados por destruição óssea. Quanto ao hemangioma gigante, ele tem um rico suprimento sanguíneo e seu tratamento cirúrgico requer atenção especial devido ao alto risco de hemorragia maciça e obstrução da visão do campo cirúrgico. Embora os hemangiomas de seio maxilar sejam esporadicamente relatados, poucos descreveram casos desse tipo, diagnosticados de acordo com a classificação de 1996da Sociedade Internacional para o Estudo de Anomalias Vasculares (ISSVA) e tratados com embolização.

Relatamos aqui três casos de hemangioma maciço de seios nasais ressecados após a embolização arterial.

Relato de caso

Uma visão geral dos três casos é apresentada na tabela 1.

Tabela 1.

Uma visão geral dos três casos

Caso 
Idade gênero  41 homens  43 mulheres  74 homens 
Biópsia pré‐operatória  Hematoma  Polipoide necrótica  Mucosa nasal 
Origem  Parede lateral  Parede superior  Desconhecido 
Artéria  Alveolar superior posterior Palatina descendente  Infraorbital dorsal nasal  Esfenopalatina Temporal profunda 
Agentes de embolização  Micromolas e esponja de gelatina
Técnica  Endoscopia e operação de Watsuji‐Denker
Classificação ISSVA  Malformação venosa de fluxo lento
Sangramento (g)  60  30  100 
Diagnóstico  Hemangioma sinusoidal  Hemangioma cavernoso  Hemangioma cavernoso 
Caso 1

Paciente do sexo masculino, 43 anos, apresentou‐se com hemorragia pela narina direita e obstrução nasal recorrentes por seis meses. Edema da mucosa foi observado desde o seio maxilar ao septo nasal, nos meatos nasais inferior e médio direitos. A tomografia computadorizada (TC) dos seios revelou uma imagem de densidade de tecido mole, realçado por contraste em um padrão disperso e que aumentava gradualmente (fig. 1). Não foi observada calcificação. O exame de ressonância magnética (RM) com contraste à base de gadolínio revelou que o interior da imagem estava acentuadamente realçado pelo contraste, sugeria um tumor vascular. Arteriografia da esfenopalatina mostrou a coloração do tumor com uma coleção de artérias finas e sinuosas que se estendiam a partir da artéria alveolar superior posterior e artéria palatina descendente. O tumor, que foi realçado por contraste durante a fase arterial, era uma lesão vascular de fluxo lento da qual o meio de contraste foi parcialmente extraído na fase tardia e foi diagnosticado como malformação venosa, de acordo com a classificação da ISSVA. Ambas as artérias foram embolizadas. Três dias depois, o paciente foi submetido a cirurgia combinada com procedimento endoscópico e operação de Watsuji‐Denker. A perda de sangue no intraoperatório foi de 30mL. O exame histopatológico revelou tratar‐se de um hemangioma sinusoidal, uma variante do hemangioma cavernoso (fig. 2A). Em 24 meses de acompanhamento, feito a cada três meses, no entanto, ainda não detectamos recorrência.

Figura 1.
(0.11MB).

TC com contraste do Caso 1. Imagem axial (A) e coronal (B). Uma forte propagação e o efeito do contraste que gradualmente aumenta são observados durante a fase arterial.

Figura 2.
(0.37MB).

Achados patológicos do Caso 1 (A) e Caso 3 (B). A, o material enviado consistiu em coagulação abundante com cápsula fibrosa que interpenetrou e agregação de estruturas de vasos. Os vasos são finos e delicados, com uma estrutura anastomosante. B, os materiais enviados continham cápsula fibrosa espessa e estruturas de vasos. As características morfológicas da estrutura do vaso são consistentes com hemangioma cavernoso.

Caso 2

Paciente do sexo feminino, 41 anos, apresentou‐se com hemorragia nasal esquerda e obstrução nasal recorrentes por um mês. A mucosa do meato nasal comum esquerdo da paciente encontrava‐se toda edemaciada. TC dos seios revelou uma massa de densidade no tecido mole que ocupava o seio maxilar esquerdo, seio etmoidal, seio frontal e cavidade nasal, com um defeito ósseo na parede medial do seio maxilar esquerdo. Além disso, a TC mostrou imagem com densidade em tecido mole, inclusive retenção de sangue que enchia o seio maxilar esquerdo. A parede medial do seio maxilar encontrava‐se parcialmente destruída e cada vez mais realçada pelo contraste. Suspeitamos tratar‐se de um tumor vascular heterogêneo de 30mm, baseados no realce com gadolínio na RM (fig. 3). A arteriografia facial mostrou imagem tumoral a partir da artéria infraorbital na parede superior do seio maxilar esquerdo e a artéria foi embolizada. Além disso, a artéria nasal dorsal também foi embolizada. O tumor era uma lesão vascular de fluxo lento e foi diagnosticado como malformação venosa, de acordo com a classificação da ISSVA. Quatro dias depois, a paciente foi submetida à cirurgia combinada com procedimento endoscópico e operação de Watsuji‐Denker e a lesão foi completamente ressecada. A perda de sangue no intraoperatório foi de 30mL. O diagnóstico histopatológico no pós‐operatório foi o de hemangioma cavernoso. Em 18 meses de acompanhamento, feito a cada três meses, no entanto, ainda não detectamos recorrência.

Figura 3.
(0.11MB).

RM com contraste à base de gadolínio do Caso 2. Imagem axial (A) e coronal (B). Suspeitou‐se de um tumor vascular heterogeneamente realçado.

Caso 3

Paciente do sexo masculino, 74 anos, apresentou‐se com hemorragia nasal direita e obstrução nasal. Dois anos antes, tinha apresentado sangramento nasal direito, que durou algumas horas. Síndrome mielodisplásica foi diagnosticada. Um pólipo edematoso que ocupava o meato nasal comum direito foi observado. TC dos seios mostrou uma imagem com densidade de tecido mole que ocupava o seio maxilar direito, seio etmoidal e seio frontal à cavidade nasal esquerda, com destruição óssea da parede medial do seio maxilar direito. TC com contraste mostrou uma lesão tumoral lobulada, gradualmente realçada pelo contraste desde o seio maxilar até o meato nasal comum, bem como desenvolvimento microvascular no tumor. RM com contraste de gadolínio mostrou uma lesão heterogênea realçada, levantou a suspeita de um tumor vascular. A biópsia do tecido mostrou apenas mucosa nasal. Arteriografia da carótida externa mostrou imagem tumoral em toda a região do seio maxilar direito. Arteriografia esfenopalatina mostrou que a artéria infraorbital, a artéria palatina descendente e uma série de pequenos ramos nasais posteriores mediais/laterais estavam envolvidos como nutrientes. O tronco principal da artéria esfenopalatina e os ramos da artéria temporal profunda foram embolizados (fig. 4). O tumor era uma lesão vascular de fluxo lento e foi diagnosticado como malformação venosa, de acordo com a classificação da ISSVA. Quatro dias depois, o paciente foi submetido a cirurgia combinada com procedimento endoscópico e operação de Watsuji‐Denker e a lesão foi completamente ressecada. A perda de sangue no intraoperatório foi de 100mL. O diagnóstico histopatológico no pós‐operatório foi de hemangioma cavernoso (fig. 2B). Em 18 meses de acompanhamento, feito a cada três meses, no entanto, ainda não detectamos recorrência.

Figura 4.
(0.15MB).

Arteriografia da carótida externa do Caso 3. Vista frontal (A) e perfil (B) mostra a coloração do tumor na área correspondente a todo o seio maxilar direito. Artéria esfenopalatina (seta).

Discussão

Em um relato de 281 casos de hemangioma, 55% ocorreram na face e na cabeça (extracraniano) e 5% no pescoço;3 essas lesões raramente ocorrem no nariz ou nos seios paranasais.1 Dos que ocorrem no nariz e nos seios da face, cerca de 80% ocorrem no septo nasal, na área de Kiesselbach em particular, e 15% na parede lateral da cavidade do nariz. O hemangioma que ocorre no interior da cavidade sinusal é ainda mais raro. O hemangioma cavernoso ocorre com muito menos frequência do que o hemangioma capilar, geralmente se desenvolve no osso conchal e raramente no tecido ósseo da parede do seio maxilar.4

O hemangioma sinusoidal,5,6 diagnosticado por exame histopatológico no Caso 1, é um tipo histológico muito raro (fig. 4) e relativamente desconhecido entre os patologistas. Como apenas alguns casos de hemangioma sinusoidal foram relatados desde a descrição inicial por Calonje e Fletcher em 1991, um reconhecimento claro das características clínico‐patológicas desse tipo de hemangioma poderá evitar confusões diagnósticas. O acompanhamento do paciente não revelou qualquer tendência de recorrência local ou de metástase.5 No entanto, Ciurea et al. relataram três cirurgias por recorrência.7 Em nossos casos, a TC no pré‐operatório mostrou destruição óssea. Devido à raridade do hemangioma sinusoidal e à possibilidade de outras lesões neoplásicas vasculares também poderem estar presentes, um alto risco de recorrência e lesões metastáticas locais nesses casos com achados semelhantes na TC e RM, como hemanioperiocitoma e hemangiossarcoma, não pode ser afastado.

O hemangioma é comumente diagnosticado radiologicamente, de acordo com a classificação adotada na reunião da ISSVA de 1996. São divididos em tumores vasculares e malformações vasculares.8 As malformações vasculares, convencionalmente classificadas como hemangiomas cavernosos, não regridem espontaneamente e por vezes requerem tratamento quando aumentam gradualmente de tamanho. Essas malformações podem ainda ser subdivididas em lesões de fluxo lento e rápido; as lesões de fluxo rápido podem ser tratadas com embolização semipermanente e confiável, como com uso de micromolas. Saber a velocidade do fluxo ajuda a determinar o método de embolização e é uma referência útil para o tratamento intravascular.

Consideramos que o nosso método cirúrgico foi eficaz com base em dois critérios: a taxa de hemorragia baixa no período perioperatório e o sucesso do manejo no período pós‐operatório. Conseguimos limitar o sangramento no intraoperatório a 60mL, 30mL e 100mL para os casos 1, 2 e 3, respectivamente. Além disso, o sangramento no pós‐operatório foi suficientemente controlado pela colocação de tampões de gaze. Em um relato anterior, um paciente que não foi submetido a embolização arterial precisou de dois atendimentos de emergência no quarto em decorrência de sangramento no pós‐operatório.9 Outro estudo relatou que um hemangioma maciço de seio paranasal pode ser ressecado endoscopicamente, embora com esforço, inclusive embolização arterial no pré‐operatório e um alargamento do acesso cirúrgico ao tumor, através de um orifício de controle na fossa canina.10 Para os nossos três pacientes, ao contrário, escolhemos a combinação de um procedimento endoscópico e a operação de Watsuji‐Denker com embolização arterial no pré‐operatório, o que facilitou a nossa investigação e os cuidados da lesão no pós‐operatório.

Conclusão

Esses três casos foram diagnosticados como malformação venosa de fluxo lento, de acordo com a classificação da ISSVA. Angiografia e embolização arterial auxiliaram no diagnóstico preciso do local primário e no controle do sangramento. Esses casos muito raros são passíveis de tratamento relativamente rotineiro, após uma avaliação cuidadosa e adoção de uma abordagem planejada.

Conflitos de interesse

Os autores declaram não haver conflitos de interesse.

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Como citar este artigo: Hasegawa H, Matsuzaki H, Furusaka T, Oshima T, Masuda S, Unno T, et al. Maxillary sinus hemangioma: usefulness of embolization according to classification. Braz J Otorhinolaryngol. 2017;83:490–3.

A revisão por pares é da responsabilidade da Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico‐Facial.

Autor para correspondência. (Hiroumi Matsuzaki matuzaki.hiroumi@nihon-u.ac.jp)
Copyright © 2015. Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial
Braz J Otorhinolaryngol 2017;83:490-3 DOI: 10.1016/j.bjorlp.2017.03.003